A case of combination of dacryocystocele with a nasolacrymal cyst in infant child

Natalia V. Prisich; Присич Наталия Владимировна; Vladimir V. Brzheskiy; Бржеский Владимир Всеволодович; Vyacheslav A. Verezgov; Верезгов Вячеслав Александрович; Pavel V. Pavlov; Павлов Павел Владимирович; Elena L. Efimova; Ефимова Елена Леонидовна; Natalya N. Sadovnikova; Садовникова Наталия Николаевна

doi:10.17816/rpoj100215

A case of combination of dacryocystocele with a nasolacrymal cyst in infant child

Authors: Prisich N.V.¹, Brzheskiy V.V.¹, Verezgov V.A.¹, Pavlov P.V.¹, Efimova E.L.¹, Sadovnikova N.N.¹
Affiliations:
1. St. Petersburg State Pediatric Medical University
Issue: Vol 17, No 1 (2022)
Pages: 39-45
Section: Case reports
Published: 28.05.2022
URL: https://ruspoj.com/1993-1859/article/view/100215
DOI: https://doi.org/10.17816/rpoj100215
ID: 100215

Cite item

Full Text

Abstract
Full Text
About the authors
References
Supplementary files
Statistics

Abstract

INTRODUCTION: Dacryocystocele (hydrops of the lacrimal sac) is a rare variant of a congenital pathology caused by the obstruction of proximal and distal lacrimal ducts, followed by progressive distension of the lacrimal sac [1]. Given the accumulation of abundant contents in the lacrimal sac and nasolacrimal duct, the membrane that closes their outlet under the inferior turbinate can be stretched, and the prominence of such a membrane into the inferior nasal passage is in the form of the so-called nasolacrimal cyst [3].

Description of the clinical case. A 1.5-month-old girl was hospitalized in the ophthalmology department of the University. Below are the history data. At the 30th week of pregnancy, the fetus had a bilateral space-occupying lesion in the area of the inner canthus of the eye. At birth, the child had a dense swelling in the region of the left lacrimal sac but without discharge. From birth, he had difficulty in nasal breathing.

RESULTS: According to the results of multislice computed tomography of the lacrimal ducts with contrast (Ultravist), cavity formations were found under the inferior turbinate on both sides with a contrast level. At the age of two months, the child, accompanied by an otolaryngologist, underwent surgery for the removal of nasolacrimal cysts on both sides and reconstruction of the lacrimal ducts and their intubation with a silicone thread on the left. After surgical treatment, the outflow of tears and nasal breathing were restored, and no signs of dacryocystocele were detected. The silicone thread was removed after 1 month, and no tear production was observed.

DISCUSSION: Treatment of children with dacryocystocele involves the simultaneous reconstruction of lacrimal ducts by an ophthalmologist and excision of the nasolacrimal cyst by an otolaryngologist.

CONCLUSION: When examining a child with dacryocystocele, the possible presence of a nasolacrimal cyst should be considered. The interaction of an ophthalmologist and an otolaryngologist at all stages of the treatment and diagnostic process enables the prevention of disease complications and unnecessary surgical procedures.

Keywords

dacryocystocele, hydrops, nasolacrimal cyst, lacrimal duct reconstruction

Full Text

ВВЕДЕНИЕ

Дакриоцистоцеле (гидропс слёзного мешка) — редкий вариант врождённой патологии, вызванной обструкцией проксимального и дистального отделов слёзоотводящих путей с последующим прогрессирующим растяжением слёзного мешка [1]. Частота его встречаемости составляет 1–4% в структуре всех случаев атрезии выхода носослёзного протока [2]. Клинически в проекции слёзного мешка определяется плотное эластичное образование, часто с синюшным оттенком. Дифференциальный диагноз проводят с гемангиомой, менингоэнцефалоцеле, назальной глиомой и дермоидной кистой соответствующей локализации [3].

Данную патологию нередко распознают уже в ходе пренатального ультразвукового исследования, чаще в третьем триместре беременности [4]. При этом зачастую дакриоцистоцеле самостоятельно исчезает к моменту рождения [5]. Тем не менее, по данным G.T. Lueder, более 70% дакриоцистоцеле являются врождёнными [2].

Вследствие скопления обильного содержимого в слёзном мешке и носослёзном протоке возможно растяжение мембраны, закрывающей его выход под нижнюю носовую раковину, и проминенция такой мембраны в нижний носовой ход в виде так называемой назолакримальной кисты (рис. 1), нередко вызывающей респираторный дистресс-синдром [3]. Вместе с тем этому обстоятельству нередко не придают значения.

Рис. 1. Схематическое изображение назолакримальной кисты. / Fig. 1. Schematic representation of a nasolacrimal cyst.

Описание клинического случая

В офтальмологическое отделение Санкт-Петербургского государственного педиатрического медицинского университета госпитализирована девочка в возрасте 1,5 месяцев. Ниже приведены данные анамнеза.

На 30-й неделе беременности у плода при ультразвуковом исследовании (УЗИ) обнаружено двустороннее образование в области внутреннего угла глазной щели (рис. 2).

Рис. 2. Двустороннее дакриоцистоцеле (УЗИ на 30-й неделе гестации). / Fig. 2. Bilateral dacryocystocele (ultrasound at the 30th week of gestation).

При рождении у этого ребёнка отмечена плотная припухлость в области слёзного мешка слева, без отделяемого, справа обнаруженная пренатально припухлость отсутствовала (рис. 3). С рождения мама отмечает затруднение носового дыхания у ребёнка.

Рис. 3. Левостороннее дакриоцистоцеле в первые сутки жизни. / Fig. 3. Left-sided dacryocystocele on day 1 of life.

Ребёнку на первые сутки жизни выполнены расширение нижней слёзной точки и эвакуация содержимого слёзного мешка с положительной динамикой, назначена местная и системная антибактериальная, местная противовоспалительная терапия. Однако на 10-й день на фоне проводимого лечения отмечена отрицательная динамика в виде появления гнойного отделяемого и увеличения образования в размерах (рис. 4).

Рис. 4. Отёк и гиперемия в области слёзного мешка слева с гнойным отделяемым в конъюнктивальной полости. / Fig. 4. Edema and hyperemia in the area of the left lacrimal sac with purulent discharge in the conjunctival cavity.

В двух детских офтальмологических стационарах в возрасте 1 месяца ребёнку дважды проведено зондирование слёзоотводящих путей слева с временным успехом в виде отсутствия образования (рис. 5, а), однако, через 10 дней симптомы вновь возобновились (рис. 5, б).

Рис. 5. Внешний вид области левого слёзного мешка после зондирования (а) и рецидив дакриоцистоцеле на 10-й день после процедуры (б). / Fig. 5. Appearance of the left lacrimal sac area after probing (a) and dacryocystocele recurrence on the 10th day after the procedure (b).

В возрасте 1,5 месяца ребёнку в одном из стационаров города произведён наружный разрез и дренирование слёзного мешка с попыткой зондирования и промывания слёзных путей (промывная жидкость в нос не прошла). Наблюдалась кратковременная положительная динамика до 10-го дня после операции (рис. 6).

Рис. 6. Внешний вид области левого слёзного мешка после его наружного вскрытия (а) и на10-й день (б). / Fig. 6. Appearance of the left lacrimal sac area after its external opening (a) and on the 10th day (b).

РЕЗУЛЬТАТЫ

В возрасте двух месяцев ребёнок госпитализирован в офтальмологическое отделение клиники Университета. Проведена мультиспиральная компьютерная томография (МСКТ) слёзоотводящих путей с контрастированием (ультравист), по результатам которой обнаружены полостные образования под нижней носовой раковиной с обеих сторон с уровнем контраста (рис. 7). Слева визуализировалась полость значительно большего размера. Контраст в полости носа не прослеживался.

Рис. 7. Двусторонние назолакримальные кисты со скопившимся в них контрастом. / Fig. 7. Bilateral nasolacrimal cysts with accumulated contrast.

Отоларингологом в ходе эндоназальной эндоскопии выявлено двустороннее образование в нижнем носовом ходе: справа — имеющее отток при компрессии слёзного мешка (рис. 8, а), слева — герметичное (рис. 8, б).

Рис. 8. Назолакримальная киста, при которой отмечается отток контрастного вещества при компрессии слёзного мешка (а) и «герметичная» назолакримальная киста (б). / Fig. 8. Nasolacrimal cyst showing an outflow of contrast agent during the compression of the lacrimal sac (a) and a “sealed” nasolacrimal cyst (b).

В двухмесячном возрасте ребёнку проведено оперативное вмешательство совместно с отоларингологами. Осуществлено: удаление назолакримальных кист с обеих сторон и реконструкция слёзоотводящих путей с их интубацией силиконовой нитью слева (рис. 9).

Рис. 9. Первый день после операции. Слёзоотводящие пути интубированы силиконовой нитью, оба конца которой фиксированы пластырем к коже щеки. / Fig. 9. First day after the operation. The lacrimal pathways were intubated with a silicone thread, whose both ends were fixed with a patch to the skin of the cheek.

После хирургического лечения отток слезы и носовое дыхание восстановились, признаки дакриоцистоцеле отсутствуют. Силиконовая нить удалена через 1 месяц, слёзостояние отсутствует (рис. 10).

Рис. 10. Внешний вид ребёнка через 1 месяц после оперативного лечения. / Fig. 10. Appearance of the child at 1 month after surgical treatment.

Гистологически удалённые фрагменты представлены волокнистой соединительной тканью с полнокровием микроциркуляторного русла. Киста выстлана многорядным призматическим эпителием с выраженными дистрофическими изменениями, сохранном на всем протяжении. Данное описание не противоречит клиническому диагнозу.

ОБСУЖДЕНИЕ

У новорождённых дакриоцистоцеле развивается на почве затруднения оттока секретирующейся в слёзном мешке слизи как через слёзные канальцы, так и через устье носослёзного протока. По этой причине наряду с увеличением размеров слёзного мешка, растяжение также испытывает и нерезорбировавшаяся к рождению мембрана, зак-рывающая выход носослёзного протока. В результате формируются две объёмные полости: полость слёзного мешка (дакриоцистоцеле) и полость растянутой мембраны от устья носослёзного протока в нижнем носовом ходе (назолакримальная киста). Киста при значительных размерах способна нарушать носовое дыхание. Наличие такой кисты, по-видимому, и явилось причиной безуспешности зондирования носослёзного протока и, тем более, неудачи наружного вскрытия дакриоцистоцеле.

Следует отметить, что обнаруженное пренатально дакриоцистоцеле нередко исчезает при рождении, вероятно, за счёт сдавления расширенного слёзного мешка при прохождении родовых путей [3]. В представленном клиническом случае у ребёнка такая ситуация произошла с правым слёзным мешком.

Успех в лечении детей с дакриоцистоцеле может быть достигнут лишь на основе симультанной реконструкции слёзных канальцев в исполнении офтальмолога и иссечение назолакримальной кисты отоларингологом.

ЗАКЛЮЧЕНИЕ

Таким образом, при обследовании ребёнка с дакриоцистоцеле следует учитывать возможное наличие у него назолакримальной кисты, обращать внимание на затруднение носового дыхания и неэффективность проведения зондирования и промывания слёзоотводящих путей. Взаимодействие офтальмолога и отоларинголога на всех этапах лечебно-диагностического процесса, в том числе на этапе оперативной реконструкции слёзоотводящих путей, позволяет избежать осложнений заболевания, а также излишних хирургических и терапевтических манипуляций.

ДОПОЛНИТЕЛЬНАЯ ИНФОРМАЦИЯ

Источник финансирования. Авторы заявляют об отсутствии внешнего финансирования при проведении исследования.

Конфликт интересов. Авторы декларируют отсутствие явных и потенциальных конфликтов интересов, связанных с публикацией настоящей статьи.

ADDITIONAL INFO

Funding source. This study was not supported by any external sources of funding.

Competing interests. The authors declare that they have no competing interests.

About the authors